La sialorrea o ptialismo, definida como la involuntaria y excesiva secreción de saliva por la boca debido a la incapacidad para procesar las secreciones orales, es un fenómeno frecuente en menores de 2 an ̃os. Sin embargo, su presencia de forma llamativa en nin ̃os mayores de 4 an ̃os debe ser siempre considerada como anormal1,2. En pacien- tes con desórdenes neurológicos, como parálisis cerebral infantil (PCI), parálisis facial, retraso mental o encefalopa- tías de diversa etiología, la sialorrea excesiva es un síntoma frecuente. Por ejemplo, en nin ̃os diagnosticados de PCI se estima que entre un 10-37% presentan sialorrea3,4.

Su presencia no es debida a un aumento en la producción de saliva, sino a una alteración en el procesamiento de la misma con un origen multifactorial5.

Captura de pantalla 2014-07-02 a la(s) 11.30.31

Este trastorno es en ocasiones considerado un problema menor dentro de las importantes repercusiones que a priori consideramos en estos niños (trastornos motores, epilepsia, retraso mental, etc.). Sin embargo, su tratamiento debe ser considerado siempre como algo prioritario, al igual que el resto de problemas, puesto que sus consecuencias a nivel físico y psicológico tienen una gran repercusión en los nin ̃os que la presentan y en sus familiares. Consideramos que su control mejora la calidad de vida y les ayuda a mejorar sus relaciones sociales.

Varias estrategias terapéuticas incluidas farmacológi- cas, quirúrgicas y rehabilitadoras han sido utilizadas en el tratamiento de la sialorrea. La administración de toxina botulínica (TB) fue descrita por primera vez en 1997 por Bushara en pacientes con esclerosis lateral amiotrófica (ELA)6. Desde entonces, han sido publicados múltiples estu- dios prospectivos y algunos ensayos clínicos aleatorizados que concluyen que la infiltración de TB, fundamentalmente TB-tipo A, en sus distintas formas de presentación disponi- ble (Botox® , Dysport® ), infiltrada de forma percutánea en las glándulas parótidas y submandibulares, es una técnica segura y eficaz en el tratamiento de la sialorrea en nin ̃os7-9. (fig. 1)

Su mecanismo de acción parece ser debido a la inhibición de la SNAP-25, una proteína citoplasmática comprometida en la fusión y liberación de Ach de las vesículas sinápti- cas con la membrana presináptica. Al romper el estímulo de la acetilcolina, causa quimiodenervación, bloqueando la vía secretora y, por ende, el estímulo para la producción de saliva2 .

Nuestro objetivo es describir nuestra experiencia desde enero del 2010 hasta enero del 2012 en el tratamiento de la sialorrea incapacitante y refractaria a tratamiento farmacológico con anticolinérgicos (trihexifenidilo, Artane® comprimidos de 2mg, a dosis crecientes según tolerancia del paciente), mediante infiltración de 100 unidades de TB-A, (Botox®), de forma simétrica en las glándulas paró- tida (30 U) y submandibular (20 U), guiada por ecografía simultánea (fig.1).

Seguimos prospectivamente desde el inicio del trata- miento hasta la finalización de la revisión un total de 7 pacientes, 4 varones y 3 nin ̃as, con edades comprendidas entre 6 y 22 an ̃os. Cuatro con PCI en grado III-IV del Gross Motor Function Classification System (GMFCS) y 3 con ence- falopatía no progresiva de causa no filiada. Los pacientes eran valorados antes del inicio del tratamiento, a los 15 días y a los 2 y 4 meses de las infiltraciones para valorar la

eficacia, duración del efecto y posibles reacciones adversas. Utilizamos la escala de sialorrea empleada por Crysdale10 y modificada por Aguilar11 (tabla 1) y el punto de vista subje- tivo de los cuidadores.

Todos los pacientes iniciaron el tratamiento con un grado 4/5-3/4 en la escala de intensidad/frecuencia de sialorrea. Los pacientes con PCI, además estaban siendo infiltrados con TB-A por espasticidad en diversos músculos. A los 15 días de las infiltraciones habían mejorado notablemente, tanto en intensidad como frecuencia, todos los pacientes salvo uno, que subjetivamente la madre no notó grandes cambios. A las 8 semanas de tratamiento los pacientes mantenían el mismo grado de mejoría que en el primer control. A los 4 meses el efecto había desaparecido casi por completo, desde el punto de vista subjetivo de los padres. Sin embargo, al rellenar la escala de sialorrea, ninguno volvía a situar al paciente en el punto de partida inicial. En relación con los efectos adversos, ningún paciente consultó por alguna complicación precoz o tardía.

Concluimos que debido a la fácil localización de estas glándulas, con y sin ecografía, y a la eficacia demostrada por la TB-A consideramos que esta técnica debe ser un tratamiento de primera línea en aquellos pacientes en los que haya fracasado el tratamiento farmacológico de la sialorrea.

Captura de pantalla 2014-07-02 a la(s) 11.30.24

BIBLIOGRAFÍA

  1. Tan EK. Botulinum toxin treatment of sialorrea: comparing dif- ferent therapeutic preparations. Eur J Neurol. 2006;13:60-4.
  2. Khan WU, Campisi P, Nadarajah S, Shakur YA, Khan N, Semenuk D, et al. Botulinum toxin A for treatment of sialorr- hea in children: an effective, minimally invasive approach. Arch Otolaryngol Head Neck Surg. 2011;137:339-44.
  3. Bothwell JE, Clarke K, Dooley JM, Gordon KE, Anderson R, Wood EP, et al. Botulinum toxin A as a treatment for excessive drooling in children. Pediatr Neurol. 2002;27:18-22.
  4. Suskind DL, Tilton A. Clinical study of botulinum-A toxin in the treatment of sialorrhea in children with cerebral palsy. Laryn- goscope. 2002;11:73-81.
  5. Carranza-del Rio J, Clegg NJ, Moore A, Delgado MR. Use of tri- hexyphenidyl in children with cerebral palsy. Pediatr Neurol. 2011;44:2-6.
  6. Bushara KO. Sialorrhea in amyotrophic lateral sclerosis: a hypot- hesis of a new treatment–botulinum toxin A injections of the parotid glands. Med Hypotheses. 1997;48:337-9.
  7. Reid SM, Johnstone BR, Westbury C, Rawicki B, Reddihough DS. Randomized trial of botulinum toxin injections into the sali- vary glands to reduce drooling in children with neurological disorders. Dev Med Child Neurol. 2008;50:123-8.
  8. Lin YC, Shieh JY, Cheng ML, Yang PY. Botulinum toxin type A for control of drooling in Asian patients with cerebral palsy. Neurology. 2008;70:316-8.
  9. Basciani M, Di Rienzo F, Fontana A, Copetti M, Pellegrini F, Intiso D. Botulinum toxin type B for sialorrhoea in children with cere- bral palsy: a randomized trial comparing three doses. Dev Med Child Neurol. 2011;53:559-64.
  10. Crysdale WS, White A. Submandibular duct relocation for droo- ling: a 10-year experience with 194 patients. Otolaryngol Head Neck Surg. 1989;101:87-92.
  11. Aguilar-Rebolledo F. Espasticidad y toxina botulínica. México: Ediciones DEMSA; 2008. Cap. 27. p. 361-3

A. García Ron a,∗ , M.C. Miranda a , C. Garriga Braun b , J. Jensen Verón b , J. Torrens Martinez c y M.P. Diez Hanbino c
a Unidad de Neuropediatría, Servicio de Pediatría, Hospital Infanta Cristina, Parla, Madrid
b Servicio de Pediatría, Hospital Infanta Cristina, Parla, Madrid
c Servicio de Radiología, Hospital Infanta Cristina, Parla, Madrid

doi:10.1016/j.anpedi.2012.03.025